Clinical Aspects of Uterine Rupture or Severe Placenta Accreta Spectrum during Pregnancy after Adenomyomectomy in Women with Adenomyosis

The aim of this study was to collect cases of uterine rupture and severe placenta accreta spectrum that occurred during pregnancy in women with prior adenomyomectomy or high- intensity focused ultrasound (HIFU) in women with adenomyosis in Korea and to conduct a clinical review to analyze the prognosis and risk factors.

We collected nationwide cases of uterine rupture and severe placenta accreta spectrum during pregnancy following adenomyomectomy or HIFU in women with adenomyosis through an email survey conducted with members of the Korean Society of Maternal-Fetal Medicine. Retro - spective chart reviews were performed to analyze clinical characteristics and pregnancy outcomes.

A total of 19 cases were collected from 9 institutions, comprising 16 cases with uterine rupture with or without placenta percreta and 3 cases with placenta percreta without uterine rupture. The gestational age at rupture ranged from the first trimester to the third trimester, with a median gestational age at 28 weeks. The interval between surgery and pregnancy ranged from 3 months to 60 months. The overall prognosis was very poor, with 13 fetal or neonatal deaths, 1 cerebral palsy, and 1 maternal death among 19 cases.

Adenomyomectomy should be carefully considered for women of childbearing age with adenomyosis. Sufficient information regarding the risks of uterine rupture and placenta accreta spectrum during future pregnancy should be provided, and informed consent must be obtained prior to surgery. Key Words: Adenomyosis, Adenomyomectomy, Uterine rupture, Placenta accreta, Pregnancy Received: 30 March 2025 Revised: 14 May 2025 Accepted: 24 May 2025 Correspondence to Hyun-Joo Seol, MD, PhD Department of Obstetrics and Gynecology, Kyung Hee University Hospital at Gangdong, 892 Dongnam-ro, Gangdong-gu, Seoul 05278, Korea Tel: +82-2-2626-3159 Fax: +82-2-2626-1833 E-mail: [email protected] Co-correspondence to Soo-young Oh, MD, PhD Department of Obstetrics and Gynecology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, 81 Irwon-ro, Gangnam-gu, Seoul 06351, Korea Tel: +82-2-3410-3517 Fax: +82-2-3140-0630 E-mail: [email protected] *These authors contributed equally to this work. Copyright© 2025 by The Korean Society of Perinatology This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Com- mons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/ license/by-nc/4.0/), which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided that the original work is properly cited. Clinical Aspects of Uterine Rupture or Severe Placenta Accreta Spectrum during Pregnancy after Adenomyomectomy in Women with Adenomyosis Seung Yeon Pyeon, MD 1 , Seung-Chul Kim, MD 2 , Jeong In Yang, MD 3 , Jin-Gon Bae, MD 4 , Gi Su Lee, MD 4 , Won Joon Seong, MD 5 , Hayan Kwon, MD 6 , Joon Ho Lee, MD 6 , Hyeon Ji Kim, MD 7 , Jong Woon Kim, MD 8 , Ji-Hee Sung, MD 9 , Yun Dan Kang, MD 9 , Ho Yeon Kim, MD 10 , You Jung Han, MD 11 , Hyun-Joo Seol, MD 1,* , Soo-young Oh, MD 9,* , Joong Shin Park, MD 12,13 1 Department of Obstetrics and Gynecology, Kyung Hee University Hospital at Gangdong, Kyung Hee University School of Medicine, Seoul; 2 Department of Obstetrics and Gynecology, Pusan National University Hospital, Pusan National University School of Medicine, Busan; 3 Department of Obstetrics and Gynecology, Ajou University Hospital, Ajou University School of Medicine, Suwon; 4 Department of Obstetrics and Gynecology, Keimyung University Dongsan Hospital, Keimyung University School of Medicine, Daegu; 5 Department of Obstetrics and Gynecology, Kyungpook National University Hospital, Daegu; 6 Department of Obstetrics and Gynecology, Institute of Women’s Life Medical Science, Yonsei University College of Medicine, Yonsei University Health System, Seoul; 7 Department of Obstetrics and Gynecology, Seoul National University Bundang Hospital, Seoul National University College of Medicine, Seongnam; 8 Department of Obstetrics and Gynecology, Chonnam National University Hospital, Chonnam National University Medical School, Gwangju; 9 Department of Obstetrics and Gynecology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul; 10 Department of Obstetrics and Gynecology, Korea University Ansan Hospital, Korea University College of Medicine, Ansan; 11 Department of Obstetrics and Gynecology, CHA Gangnam Medical Center, CHA University School of Medicine, Seoul; 12 Department of Obstetrics and Gynecology, Seoul National University Hospital, Seoul; 13 Department of Obstetrics and Gynecology, Seoul National University College of Medicine, Seoul, Korea 2025 June;36(2):52-61 53www.e-kjp.org https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 Perinatology 서론 자궁선근증(adenomyosis)은 자궁 근층에 자궁내막 조직이 침투 하여 자궁 근층이 과다 증식하는 질환으로 심한 경우 월경과다, 월경 통 및 난임과 연관될 수 있고, 산과적으로는 전자간증, 조기진통, 산 후 출혈, 저체중아 등의 임신 합병증 증가와 관련된다. 1 자궁선근증의 치료는 증상을 조절하기 위해 호르몬 치료를 하거나, 자궁절제술만 이 완치 방법이었는데, 최근 자궁선근증 부위만 절제하는 자궁선근 증감축술(adenomyomectomy)이 자궁을 보전할 수 있는 신의료기 술로 인정받으며, 국내에서 자궁선근증감축술이 증가하고 있다. 2 그 러나 가임기 여성의 자궁절개 수술은 향후 임신 중 자궁파열 및 중 증 태반유착(placenta accreta spectrum)의 위험인자로 작용하는 바, 이는 산모와 태아 및 신생아의 이환 및 사망을 초래할 수 있어 임 신계획이 있는 경우에는 신중한 판단이 필요하다. 3,4 자궁근종절제술 (leiomyomectomy) 후 임신 중 자궁파열은 약 0.47-1.0%에서 발생 하는 것으로 알려져 있으며, 국내 연구에서도 자궁근종절제술 후 자 궁파열은 임신 전 기간에 동안 발생할 수 있고, 그 시기를 예측하기 어 렵기에 자궁근종절제술을 받은 과거력이 있는 경우는 임신 전 기간 동안 주의 깊은 산전관리가 필요하다고 하였다. 5-7 한편, 자궁선근증감축술은 자궁의 근층을 절제하기에 종양만 제 거하는 자궁근종절제술과 비교할 때 자궁파열 위험성이 더 높을 가 능성이 있다. 실제로 일본 연구에 따르면 자궁선근증감축술 후 자궁 파열은 약 2.8-12.5%에서 발생하였고, 수술 후 임신한 여성의 50%에 서 태반유착이 동반되어 있었으며, 자궁파열의 주요 원인은 중증 태 반유착이었다. 8,9 고강도초음파집속술(high-intensity focused ultrasound, HIFU) 은 자궁근종 및 자궁선근증의 병변 부위에 고열을 유발하여 응고괴 사시키는 방법으로, 자궁 출혈 및 통증 조절을 위해 사용되는 시술이 다. 이는 자궁선근증감축술과 마찬가지로 자궁을 보존할 수 있다는 장점이 있으나 자궁근종 및 자궁선근증에 대한 HIFU 시술 후 임신 중 자궁파열이 발생한 증례들이 국내외에서 보고되고 있어 시술 후 임신에 대한 안전성이 확립되어 있지 않다. 10-13 최근 우리나라 여성에서 결혼 및 출산 연령이 늦어짐에 따라 가임기 여성에서 자궁선근증의 진단이 증가하고, 자궁선근증에 대한 자궁선 근증감축술 또는 HIFU 시술이 증가하고 있다. 2 따라서 이번 연구는 대한모체태아의학회 회원을 대상으로 설문조 사를 통해 임신 전 자궁선근증으로 자궁선근증감축술 또는 HIFU 시 술을 받은 후 임신 중 발생한 자궁파열 및 중증 태반유착 증례들을 수 집하여, 임신부 및 태아 및 신생아의 예후 등 임상 경과를 확인하고 자 하였다. 또한 궁극적으로 본 연구 결과를 향후 자궁선근증의 치료 방향을 결정하거나 가임기 여성의 자궁선근증감축술 또는 HIFU 시 술 전 설명 시 향후 임신에 미치는 영향에 대한 근거 자료로 활용하고 자 한다. 방법 이 연구는 후향적 의무기록 분석 연구로, 2024년 12월 이메일 설 문을 통해 자궁선근증감축술 및 HIFU 시술 이후 임신에서 발생한 자 궁파열 및 중증 태반유착의 증례들을 수집하였다. 설문 대상은 대한 모체태아의학회 회원 중 산과 교수들을 대상으로 하였으며, 연구대상 자의 선정 기준은 2024년 12월까지 각 기관에서 자궁선근증감축술 또는 HIFU 시술 이후 임신 중 자궁파열 및 중증 태반유착이 발생한 경우로 정의하였다. 자궁근종절제술을 받았거나, 자궁선근증이 아닌 자궁근종으로 HIFU 시술을 받았던 경우는 대상에서 제외하였다. 임 신 전 자궁선근증의 진단 여부는 의무기록에 기술된 병력을 통해 확 인하였다. 자궁파열은 출산 전 자궁이 파열되어 자궁강이 복강 내로 노출되면서 복통 및 출혈이 발생한 경우와 증상이 없이 수술 중 발견 된 무증상 자궁파열을 포함하였다. 중증 태반유착은 태아 분만 후 자 궁에서 태반이 분리되지 않고, 심각한 자궁 출혈을 유발한 감입 태반 (placenta increta), 천공 태반(placenta percreta)으로 정의하였 다. 임상정보로는 자궁선근증감축술의 수술 방법, 수술 및 시술 이후 임신까지의 기간, 자궁파열 당시 산모의 증상 및 임신 주수, 자궁파열 의 크기, 주산기 사망, 주산기 이환, 수혈 등 모체의 이환 및 사망 등의 자료를 수집하였고, 해당 증례의 임상적 고찰을 시행하였다. 이 연구 는 해당 병원의 기관윤리위원회의 심의를 통과하였으며, 연구의 후향 적 특성으로 동의서 취득은 면제되었다. 결과 총 19건의 자궁파열 및 중증 태반유착이 수집되었는데 이 중 16 건의 자궁파열이 있었고, 이 중 6건은 심한 천공 태반이 동반되어 있 었다(Table 1). 자궁파열 없이 심한 천공 태반이 진단된 경우는 3건 (case 8, 13, 18)이었다. 산모의 평균 나이는 39세(중앙값)였고, 최소 29세에서 최대 45세까지 분포하였다. 대상자 중 경산부는 3명으로 15.8%였으며, 이 중 2명은 자연 임신한 경우로 전체 대상군의 10.5% 에 해당하였다. 체외수정(in vitro fertilization)을 통하여 임신한 산모 13명 중에서 시술 횟수에 따른 분포는 1회 시도가 5건(26.3%) 으로 가장 많았으며, 2번째인 경우가 2건(10.5%), 3회 시도한 경우 가 3건(15.8%), 8회 이상 시행한 경우가 2건(10.5%), 정보가 불충분 한 경우가 1건 있었다. 대부분 단태 임신이었으며, 한 건의 쌍태 임 신이 있었다. 수술 방법으로는 개복 수술한 경우가 12건(63.2%)이었 고, 복강경 수술 5건(26.3%), 로봇 수술 1건(5.3%), 고주파열응고술 Pyeon SY, et al. Uterine rupture in women with prior adenomyomectomy 54 https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 www.e-kjp.org Perinatology 최소 13주 5일에서 35주 4일까지 분포하였다. 파열된 자궁의 길이 는 평균 8 cm (중앙값)로, 최소 2 cm에서 16 cm로 다양하였다. 자 궁선근증감축술 후 임신까지의 기간과 자궁파열 부위의 크기(size of uterine rupture)와 사이에는 의미 있는 상관관계는 없었다(r= -0.173, P=0.571, by Spearman correlation test). 자궁선근증감 축술 후 임신까지의 기간과 파열된 임신 주수 간에도 의미 있는 상관 관계를 보이지 않았다(r=-0.036, P=0.885, by Spearman correla- tion test). 자궁파열 진단 시 첫 증상으로는 복통인 경우가 14건으로 대부분 (73.7%)을 차지하였고, 의식 저하 또는 질출혈이 초기 증상이었던 경 (radiofrequency ablation) 치료한 경우가 1건(5.3%)이었다. HIFU 시술 후 발생한 건수는 수집되지 않았다. 대상자 중 2명에서는 2번의 자궁선근증감축술이 시행되었다. 자궁선근증 치료 후 임신까지의 기 간은 평균 13개월(중앙값)로, 최소 3개월에서 최대 5년까지 다양하게 분포하였다(Fig. 1). 대상자 중 4명에서 자궁경부결찰술이 시행되었으며, 이들은 모두 조기양막파수 또는 조기진통으로 각각 임신 23주 1일(case 6), 25주 3일(case 8), 28주 5일(case 11), 29주 1일(case 12) 조산하였으며, case 8을 제외하고는 모두 신생아 사망하였다. 자궁파열이 발생한 평균 분만 주수는 27주 2일(중앙값)이었고, Table 1. Summaries of Each Uterine Rupture and/or Severe Placenta Accreta Spectrum Cases in Pregnancy after Adenomyomectomy Case no. Age (yr) Parity Method of conception Type of adenomyo- mectomy Time interval Gestational week of rupture or GAD a) Size of rupture (cm) Percreta Hysterectomy Transfusion (pint) Neonatal weight (kg) AS at 1 min AS at 5 min Neonatal outcome 1 36 1 IVF#1 Abdominal 4 yr 13+5 10 No No pRBC 3, FFP 1, PCs 12 NA 0 0 Death 2 36 0 Natural Abdominal 5 yr 20+5 NA Percreta No pRBC 5, FFP 2 NA 0 0 Death 3 39 0 IVF several times Abdominal 10 mo 22+6 10 No No pRBC 5, FFP 6 0.58 0 0 Death 4 35 0 IVF b) Laparoscopic 3 mo 23+0 NA No No pRBC 2 0.58 1 3 Death 5 29 2 Natural RF ablation 1 yr 23+1 12 No No pRBC 8, FFP 4, PCs 10, cryo 9 0.62 0 0 Death 6 36 0 IVF#3 Abdominal 1 yr 23+1 2 Percreta No None 0.64 6 7 Death 7 40 0 IVF#3 Abdominal 7 mo 23+2 4 Percerta Hysterectomy pRBC 15, FFP12, PCs 8, cryo7 0.51 0 0 Death 8 41 0 IVF#2 Abdominal 16 mo 25+3 a) NA Percerta Hysterectomy pRBC 2 0.89 6 8 Survival 9 41 0 IVF#1 Laparoscopic 4 yr 26+0 4 Percreta No pRBC 5, FFP 2 0.81 4 6 Survival 10 40 0 Natural Laparoscopic 2 yr 27+2 12 No No pRBC 3 1.35 2 6 Death 11 43 0 IVF#1 Abdominal 2 yr 28+5 5 No No pRBC 4, FFP 2 NA 0 0 Death 12 42 0 IVF#1 Abdominal 18 mo 29+0 10 No No pRBC 4, FFP 1 NA 0 0 Death 13 45 0 IVF#3 Abdominal 11 mo 29+0 a) NA Percreta Hysterectomy pRBC 3 1.14 4 8 Survival 14 34 0 IVF#2 (twin) Robotic 5 mo 30+1 16 Increta Hysterectomy pRBC 9, FFP 6, PCs 12 1.64/1.50 0 0 Death (both) 15 37 0 Natural Laparoscopic 11 mo 31+3 8 No No pRBC 4, FFP 2 1.96 3 6 Survival, develop - mental delay in language 16 c) 39 1 Natural Abdominal 10 mo 33+0 NA Percreta Hysterectomy pRBC 97 FFP >60, PCs >60 2.33 0 2 Survival, cere bral palsy 17 43 0 IVF#8 Abdominal 13 mo 34+2 8 No No pRBC 8, FFP 7 2.39 4 6 Survival 18 41 0 IVF#1 Abdominal 3 yr 34+6 a) NA Percreta No pRBC 3, FFP 2 2.59 8 9 Survival 19 34 0 Natural Laparoscopic 2 yr 35+4 6 No No pRBC 5 2.64 0 0 Death GAD, gestational age at delivery; AS, Apgar score; IVF , in vitro fertilization; pRBC, packed red blood cells; FFP , fresh frozen plasma; PCs, platelet concentrate; NA, not applicable; cryo, cryoprecipitate. a) In 3 cases of severe placenta accreta spectrum without uterine rupture, gestational age at delivery was noted. b) In this case, the information about the trial of IVF was unavailable. c) Maternal death occurred in this case. 2025 June;36(2):52-61 55www.e-kjp.org https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 Perinatology 시 수축기 혈압 50 mmHg이었으며, 심한 태아 서맥으로 응급수술하 였다. 수술 소견에서 천공 태반을 동반한 자궁파열 및 2 L 이상의 복 강 내 출혈이 있었으며, 신생아는 사산되었다. 3. Case 3 환자는 10개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축 술을 받았고, 임신 22주 6일 갑작스럽게 발생한 복부 통증으로 개인 병원에서 조기진통 의심하 리토드린(ritodrine)을 투여 중 복통 악화 및 숨찬 증상으로 전원되었다. 도착 당시 복부는 팽만되어 있었으며, 태아심박동은 분당 60-70회였으며, 복강 내 출혈이 의심되어 응급수 술하였다. 수술 소견에서 약 2 L의 복강 내 출혈이 관찰되었고, 신생아 는 사산되었다. 14 우가 각각 1건 있었다. 자궁파열 없이 천공 태반이 동반되어 있던 3 예에서는 복통 증상이 없었고, 조기양막파수(case 8) 및 조기진통 (case 13)으로 분만하거나 무증상 상태에서 입원 중 정규 수술이 진 행되었다(case 18). 대상자 중 자궁절제술이 시행된 경우는 총 5건이었고(26.3%), 나 머지 14건(73.6%)에 대해서는 일차 복원 수술이 진행되었다. Table 2 에 제시된 것처럼 1건을 제외하고 모두 수혈이 이루어졌고, 농축 적혈 구 10개 이상 대량 수혈은 3건에서 시행되었으며, 이 중 1명은 모성 사 망이 동반되었다. 출생아의 예후로는 대상자 중 13건(65%)에서 유산 또는 사산이 발 생하였고, 생존아는 7건(35%)이었으나, 뇌성마비(case 16) 및 언어발 달지연(case 15)이 동반된 경우가 각각 1건이었다. 유산 또는 사산이 발생한 경우들의 평균 분만 주수는 23주 2일(중앙값)로, 최소 13주 5 일에서 최대 35주 4일까지 분포하였다. 반면 생존아의 평균 분만 주수 는 31주 3일(중앙값)로 최소 25주 3일에서 최대 34주 6일까지 분포하 였다. 다음은 각 증례별 임상 경과를 기술하였다. 1. Case 1 환자는 4년 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술 을 받았고, 임신 13주 4일 갑작스런 복통 및 혈압 저하(수축기 80 mmHg)로 컴퓨터단층촬영을 시행하였으며, 복강으로 혈액 누출이 의심되어 개복 수술하였다. 수술 소견에서 10 cm의 자궁파열이 관 찰되었고, 에스결장과 자궁의 심한 유착이 있었으며, 태아는 유산되 었다. 2. Case 2 환자는 5년 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술을 받았고, 임신 20주 5일 갑자기 발생한 복통으로 내원하였다. 도착 당 Case no. Fig. 1. The time interval from adenomyomectomy to conception ranged from 3 to 60 months. Table 2. Clinical Characteristics of Uterine Rupture and/or Severe PAS Cases during Pregnancy after Adenomyomectomy Characteristic Uterine rupture (n=16) Severe PAS only (n=3) Age (yr) 38 (29-43) 41 (41-45) Primiparous 13 (81.3) 3 (100.0) IVF 10 (62.5) 3 (100.0) Twin pregnancy 1 (6.3) 0 (0) Type of adenomyomectomy or procedure Laparoscopic 9 (56.3) 0 (0) Laparotomic 5 (31.3) 3 (100.0) Robotic 1 (6.3) 0 (0) RF ablation 1 (6.3) 0 (0) Time interval to conception (mo) 13 (3-60) 12 (5-60) GA at delivery (day) 186 (96-249) 182 (145-244) 1st trimester 1 (6.3) 0 (0) 2nd trimester 8 (50.0) 1 (33.3) 3rd trimester 7 (43.8) 2 (66.7) Size of rupture (cm) 8 (2-16) NA Maternal outcomes Hysterectomy 3 (18.8) 2 (66.7) Transfusion 15 (93.8) 3 (100.0) Massive transfusion 3 (18.8) 0 (0) Maternal death 1 (6.3) 0 (0) Birth outcomes (total, n=20) Neonatal weight (g) 1,350 (510-2,640) 890 (1,140-2,590) Fetal and neonatal death 13/17 (76.5) 0 (0) Hypoxic ischemic encephalopathy 1/17 (5.9) 0 (0) Values are presented as median (range) or number (%). Massive transfusion was defined as the administration of more than 10 units of packed red blood cells. PAS, placenta accreta spectrum; IVF , in vitro fertilization; RF , radiofrequency; GA, gestational age; NA, not applicable. Pyeon SY, et al. Uterine rupture in women with prior adenomyomectomy 56 https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 www.e-kjp.org Perinatology 4. Case 4 환자는 3개월 전 한 대학병원에서 복강경으로 자궁선근증감축술 을 받았다. 임신 23주 0일 복통으로 내원하였으며, 초음파에서 혈복 강 의심되어 시행한 응급제왕절개수술 소견에서 자궁파열 부분으로 태아의 발이 빠져나와 있었다. 출생아는 580 g으로 출생하였으며, 신 생아는 사망하였다. 5. Case 5 환자는 자궁선근증으로 1년 전 한 대학병원에서 고주파열응고술 치료를 받은 적이 있었고, 임신 23주 1일 의식 저하로 내원하였으며, 당시 혈압은 촉지되지 않았으며, 맥박은 120회였다. 자궁 내 태아사망 이 확인되었고, 복강 내 횡경막 하부에 체액 저류(fluid collection) 소견 관찰되어 자궁파열 의심 하에 응급수술 시행하였다. 수술 소견 에서 자궁저부(fundus) 쪽이 전체적으로 파열되어 있었으며, 태아 및 태반이 복강 내로 나와 있고, 복강 내 3 L의 혈액이 고여 있었다. 6. Case 6 환자는 1년 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술을 받았고, 임신 12주 4일 복강경을 통한 복식자궁경부결찰술을 받았으 며, 임신 22주 3일 양막 노출(bag bulging) 소견으로 입원하였다. 임 신 23주 1일 양막파수 발생하고, 복부 불편감 지속되어 응급제왕절개 술 받았으며, 수술 소견상 자궁파열과 함께 천공 태반이 관찰되었다. 신생아는 중환자실에서 5일간 치료 후 사망하였다. 7. Case 7 환자는 7개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술 을 받았고 임신 23주 2일 오전 8시 30분 갑자기 발생한 심한 하부 허 리 통증으로 오전 9시 17분 응급실 도착하였다. 컴퓨터단층촬영 검사 에서 자궁파열 의심되어 응급제왕절개술 받았으며, 자궁저부에 천공 태반을 동반한 자궁파열이 관찰되었다. 신생아는 사산되었으며, 대량 출혈이 지속되어 자궁절제술을 시행하였다. 8. Case 8 환자는 16개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축 술 및 자궁경부선암 제자리암종(adenocarcinoma in situ)로 원추 절제수술을 받았고, 임신 15주 개인병원에서 자궁경부결찰술을 받 았다. 임신 21주 2일 조기양막파수로 전원되었으며, 임신 25주 3일, 조기진통 조절되지 않아 질분만하였다. 분만 후 태반 만출되지 않아 유착 태반 의심되었으며, 복부 자기공명영상검사에서 심한 천공 태반 의심되어 분만 후 1주일째 자궁절제술을 시행하였다(Fig. 2A). 수술 소견에서 자궁저부에 태반저(placenta bed)가 불룩하게 노출되면서 자궁 장막(uterine serosa)으로 얇게 덮여 있었고(Fig. 2B), 자궁의 후벽과 장간막 사이에 심한 유착이 관찰되었다(Fig. 2C). 출생아는 130일 동안 신생아 중환자실에서 입원 후 퇴원하였다. 9. Case 9 환자는 8년 전과 4년 전 대학병원에서 복강경을 통한 자궁선근증 감축술을 2회 받은 적이 있었고, 임신 25주 4일 복통으로 입원하여 자궁수축억제제를 투여하며 경과 관찰 중 임신 26주 0일 갑작스러운 좌측 상복부 통증 및 저혈량성 쇼크(hypovolemic shock)가 발생하 여 응급제왕절개술 시행하였다. 수술 소견 상 심한 천공 태반을 동반 한 자궁파열이 관찰되었고, 출생아는 35일째 신생아 중환자실에 입원 중인 상태이다. Fig. 2. (A) Magnetic resonance imaging shows a protrusion of placental tissue beyond the outer confines of the uterine myometrium and a gap of full myometrial thickness, suggesting placenta percreta (arrows). (B) The myometrium was not observed at all but was covered thinly and transparently by the uterine serosa. (C) Gross image of hysterectomy confirmed a placenta percreta. 2025 June;36(2):52-61 57www.e-kjp.org https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 Perinatology 10. Case 10 환자는 2년 전 개인병원에서 복강경을 통한 자궁선근증감축술을 받았고 임신 27주 2일부터 명치 부위부터 복부 전체로 퍼지는 통증 발생하였으며, 자기공명영상검사 결과 자궁파열 진단되어 응급제왕절 개술을 시행하였다. 수술 소견에서 12 cm의 자궁파열 소견이 관찰되 었으며, 신생아는 생후 16일째 사망하였다. 11. Case 11 환자는 2년 전 한 개인병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술을 받았고, 임신 15주 개인병원에서 자궁경부결찰술을 받았으며, 28주 5일째 갑자기 발생한 복통으로 내원하여, 복강 내 출혈이 의심되어 개 복 수술을 받았으며, 신생아는 사산되었다. 12. Case 12 환자는 18개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축 술을 받았고, 개인병원에서 두 번의 자궁경부결찰술을 받았으며, 두 번째 자궁경부결찰술을 받은 임신 주수는 24주였다. 임신 28주 5일 째 복통이 발생하였으며, 임신 29주 1일 갑자기 쥐어짜는 듯한 양상 을 보여 자궁파열 의심 하에 수술 시행하였다. 수술 소견으로 1.5 L 정 도의 혈복강이 있었고 10 cm가량의 자궁파열과 장관과의 심한 유착 이 동반되었으며, 신생아는 사산되었다. 13. Case 13 환자는 3년 전과 11개월 전 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증 감축술을 2회 받은 적이 있었고, 임신 23주 6일 자궁수축 및 짧은 자 궁경부 길이(1.9 cm)로 입원하여 자궁수축억제제 치료 중이었다. 임 신 29주에 자궁수축 지속으로 응급제왕절개술을 시행하였으며, 심한 장유착 및 천공 태반 관찰되어 자궁절제술이 시행되었다. 출생아는 95일 동안 신생아 중환자실에서 입원 후 퇴원하였다. 14. Case 14 환자는 5개월 전 한 대학병원에서 로봇 수술로 자궁선근증감축술 을 받았고, 임신 30주 1일 갑자기 발생한 복부 통증 및 오심 구토로 내 원하였으며, 도착 당시 혈압은 82/60 mmHg, 맥박수 150회/분으로 쌍태아 모두 서맥(분당 50-60 회) 관찰되어 응급제왕절개술이 결정되 었다. 수술 직전 환자의 의식 저하 및 산소포화도 하강(50%)이 발생하 였으며, 수술 소견에서 자궁저부에 심한 천공 태반을 동반한 16 cm 길이의 자궁파열이 관찰되었다. 대량 출혈이 동반되어 자궁절제술이 시행되었으며, 두 신생아는 모두 사산되었다. 15. Case 15 환자는 11개월 전 개인병원에서 복강경을 통한 자궁선근증감축술 을 받았고, 임신 30주 3일, 상복부에 쥐어짜고 꼬집는 듯한 통증 발생 하였으며, 조기진통 의심 하에 자궁수축억제제 입원 치료 중 임신 31 주 3일 수축이 동반된 복통으로 자궁파열 의심 하에 응급수술하였다. 수술 소견에서 8 cm의 자궁파열 소견이 관찰되었으며, 출생아는 33 일 동안 신생아 중환자실에서 치료 후 퇴원하였다. 16. Case 16 환자는 한 번의 만삭 제왕절개수술의 과거력이 있었으며, 자궁선 근증으로 10개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감 축술을 받았다. 임신 33주 0일 상복부통증으로 내원하였으며, 혈 압 75/51 mmHg, 맥박 96회/분으로 검사 중 의식 저하 및 심정지 가 발생하여 심폐소생술하면서 제왕절개술 진행하였다. 수술 소견에 서 복강내 대량 출혈 발견되었으며, 심한 천공 태반 및 파열로 자궁 절제술이 시행되었다. 대량 수혈에도 교정되지 않는 응고 장애로 양 수색전증의 임상 양상을 동반되었으며 중환자실에서 체외막산소공 급(extra-corporeal membrane oxygenation), 지속적신대체요 법(continuous renal replacement therapy)에도 불구하고 파종 성 혈관 내 응고(disseminated intravascular coagulation)가 교 정되지 않았고, 환자는 복부구획증후군(abdominal compartment syndrome)으로 수술받았으나 패혈증쇼크로 사망하였다. 출생아는 저산소성허혈성뇌병증(hypoxic ischemic encephalopathy) 및 뇌 성마비를 진단받았다. 17. Case 17 환자는 13개월 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축 술을 받았고, 임신 19주부터 29주까지 속옷을 흠뻑 적실 정도의 질출 혈이 반복되어 총 5번 병원에 내원한 과거력이 있었다. 임신 34주 2일 패드 3장 정도의 질출혈로 태반조기박리가 의심되었으며, 수술 전 총 1.5 L의 출혈이 발생하였다. 수술 소견에서 자궁파열 부분과 횡행결 장(transverse colon) 및 소장 사이에 심한 유착이 발견되었다. 출생 아는 31일 동안 신생아 중환자실에서 입원 후 퇴원하였다. 18. Case 18 환자는 3년 전 한 대학병원에서 개복을 통한 자궁선근증감축술을 받았고, 환자는 34주 0일 입원하여 경과 관찰하다 자궁파열이 우려 되어 34주 6일 제왕절개 시행하였으며, 수술 소견에서 심한 천공 태 반을 관찰되었으며 출생아는 통상적인 신생아 처치 후 퇴원하였다. 19. Case 19 환자는 2년 전 한 개인 병원에서 복강경으로 자궁선근증감축술을 받았고, 내원 하루 전부터 원인불명의 복통이 발생하였으나 산전관 리를 받던 개인병원에서 초음파검사 및 태아심박동 모니터링 후 자궁 Pyeon SY, et al. Uterine rupture in women with prior adenomyomectomy 58 https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 www.e-kjp.org Perinatology 수축 관찰되지 않아 귀가 조치 받았다. 이후 복통이 점차 심해져 이튿 날 임신 35주 4일 응급실 내원하였으며, 도착 당시 자궁 내 태아사망 이 진단되었고, 초음파에서 혈복강 의심되어 개복 시행하였다. 수술 소견에서 자궁파열의 소견 관찰되었으며, 파열 부위에 대한 일차 복 원 수술하였다. 고찰 본 연구 결과 자궁선근증감축술 이후 임신 중 발생한 자궁파열 및 중증 태반유착은 높은 주산기 사망과(63.2%) 연관되었고, 심지어 한 건의 모성 사망을 초래하였으며, 자궁파열은 임신 전 기간 동안 발생 함을 확인하였다. 생존아 7명 중 1명에서는 뇌성마비와 1명에서는 언 어발달지연이 동반되었으며, 모체의 관점에서는 자궁절제술을 시행 받는 경우가 26.3%였고, 대량 출혈이 동반되는 등 전반적으로 예후가 상당히 불량함을 확인하였다. 지금까지 자궁선근증감축술 이후 임신 결과에 대한 연구들은 자 궁선근증감축술이 적극적으로 시행되었던 일본에서 많이 보고되었 다. Osada 8 는 자궁선근증감축술 후 임신 중 자궁파열의 위험성을 약 6%로 발표하였는데, 이는 1회 제왕절개술 후 자연분만(vaginal birth after cesarean section)의 자궁파열 위험성인 0.72%, 자궁 근종절제술 후 진통 전 자궁파열 위험성인 0.43%보다 높은 수치이 다. 7,15 자궁선근증감축술은 월경과다 및 통증 등을 증상을 경감시키는 목적뿐만 아니라, 자궁선근증과 연관된 난임 여성에서 임신율을 증 가시킬 목적으로 최근 우리나라에서 증가되고 있는 수술이다. 그러나 지금까지 발표된 체계적 문헌 고찰에 의하면, 미만성 자궁선근증에서 수술이 임신율을 향상시키는지 명확하지 않고, 자궁파열의 위험성 및 조산 위험성이 증가하였기 때문에 난임 여성에서 자궁선근증감축술 은 개별화된 접근이 필요하고, 수술이 임신율을 향상시키는지 전향적 연구가 필요한 것으로 보고되었다. 16,17 자궁선근증감축술이 지속적으로 임신에 실패하는 심한 선근증이 동반된 여성에서 고려될 수 있다는 관점으로 볼 때, 18 이번 연구는 대 상자 중 3명은 출산력이 있는 경산부에서 자궁선근증감축술이 시행 되었고, 자연 임신 또는 한 번의 체외수정으로 임신된 경우가 11명이 었다는 점을 고려하면 수술 적응증에 대한 신중한 판단의 중요성을 강조하는 임상적 결과이다. 자궁선근증은 유산, 조산, 전자간증 등 불량한 임신 결과와도 연관 되어 있다. 19-21 Sayama 등 9 은 임신 전 자궁선근증감축술을 받은 경 우와 수술하지 않은 경우를 비교하였을 때 수술을 받은 경우 조기양 막파수(0% vs. 12%, P=0.04), 전자간증(0% vs. 12%, P=0.03), 저체 중아(0% vs. 15%, P=0.02)의 빈도가 적었으나 평균 분만 주수는 36 주와 37주, 출생체중 2,714 g과 2,643 g으로 통계적으로 유의한 차 이가 없었고, 자궁선근증감축술을 받은 경우 50%에서 유착태반이 동반되어 수술 전 태반유착 및 자궁파열 위험성에 대한 충분한 고려 가 필요함을 강조하였다. 이번 연구에서도 자궁선근증감축술 이후 합 병된 태반유착은 대부분 천공 태반의 형태로 제2삼분기 이른 주수에 자궁파열과 태아사망, 모성 이환을 증가시키는 등 예후가 매우 불량 하였는데 이는 Nishida 등 22 의 연구 결과와 비슷하다. 자궁근종절제술의 경우 수술 후 1년 이내 임신했을 때 자궁파열 의 위험성이 0.72%로 가장 높고, 1년 이상 시간이 경과하면 약 0.2% 로 감소하므로 자궁선근증감축술도 수술 후 성급한 임신을 피하고, 일정 시간이 경과한 후 임신하는 것이 바람직할 것으로 보인다. 3 그러 나 수술 후 1년 이상 시간이 경과하여도 자궁파열의 위험성이 감소하 지 않으며, 수술 후 임신까지의 기간과 자궁파열의 발생은 상관성이 없어 수술 후 임신까지 최소 회복 기간을 제시하기에는 아직 연구 근 거가 부족하다. 23 이번 연구 결과에서도 자궁선근증감축술 후 임신 까지의 기간과 파열된 임신 주수 간에도 의미 있는 상관관계를 보이 지 않았다. 이번 연구 결과 13번째 증례에서 수술 후 5개월째 시험관임신으로 쌍둥이를 임신하고 자궁파열과 심한 태반유착으로 두 태아가 모두 사 망하고 자궁절제술까지 받게 된 증례가 있음을 확인하였다. 다태임신 의 경우 자궁파열 및 조산의 위험성이 더욱 증가하는 점을 고려하면, 24 자궁선근증감축술 이후 보조생식술을 시도할 때 단일 배아 이식을 시행하는 것이 바람직할 것으로 판단된다. 자궁근종절제술 후 발생한 자궁파열은 제3삼분기에 주로 발생하 며, 수술 시 확인된 무증상 자궁파열의 경우도 있다(21%). 5 이와 대 조적으로 본 연구를 통하여 자궁선근증감축술 후 발생한 자궁파열 은 모두 복통 혹은 질출혈 등 증상이 동반된 완전 파열 혹은 천공 태 반의 형태로 주로 제2삼분기에(중앙값, 26주 5일) 발생하는 등 주산기 예후가 자궁근종절제술의 경우에 비하여 더 불량함을 확인하였다. Sugiyama 등 25 은 자궁선근증감축술 과거력이 있는 임신부 10명에 대한 증례 분석에서 모두 36주 이전에 제왕절개술을 하였으며, 유증 상 자궁파열은 없었으나, 이중 32주 이전에 자궁수축이 발생하여 응 급제왕절개술을 시행한 3명 모두 무증상 자궁파열이 확인되었다고 보고하였다. 따라서 자궁선근증감축술을 받은 임신부는 임상적 판 단에 따라 37주 이전 분만도 고려하며, 조기 자궁수축이 발생한 경우 자궁파열의 발생 가능성에 대해 면밀한 관찰이 필요하다. 25 이번 연구 에서 자궁파열의 증상으로 복통이 발생한 경우가 73.7% (14/19)임을 확인하였다. 임상적으로 복통과 함께 불안정한 활력징후나 비정상 태 아심박동 모니터링이 관찰되는 경우 자궁파열을 의심할 수 있으나, 복 통의 증상이 모호하고 산모가 비교적 안정된 상태를 보이는 경우 자 궁파열을 의심하기 어렵고, 이를 조기진통으로 오인하여 자궁수축억 제제 등 보존적 치료를 하면서 태아와 산모의 상태가 악화될 수 있 2025 June;36(2):52-61 59www.e-kjp.org https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 Perinatology 다. 따라서 자궁절개수술력이 있는 임신부가 복통을 호소하는 경우 는 자궁파열 가능성을 포함하여 주의 깊은 평가가 필요하다. 자궁절 개수술력은 태반유착의 위험인자이므로, 산전관리 중에 초음파로 태 반을 주의 깊게 평가하여야 하며 중증 태반유착이 의심되는 경우 미 리 상급의료기관으로 전원하여 준비된 상태에서 계획된 제왕절개술 을 받을 수 있도록 하는 것이 산모와 아이의 예후를 가장 좋게 할 수 있는 방법이다. 26,27 자기공명영상검사는 초음파로 태반유착을 배제할 수 없거나 태반이 자궁 뒤쪽에 위치하여 초음파 검사가 어려운 경우 태반을 평가하는 데 도움이 된다. 28 수술 방법과 자궁파열의 연관성에 대한 연구 결과 복강경 수술이 개복 수술보다 자궁파열의 위험성이 높다고 보고되었다. 7 이는 복강 경 수술의 경우 봉합이 기술적으로 더 어렵고 병변을 전기수술기로 절제하면서 많은 조직을 손상시키는 것과 연관이 있다고 추정된다. 7 Osada 8 는 자궁선근증감축술 이후 자궁파열의 위험인자를 분석한 결과 개복술이나 복강경 자체보다는 절제하는 병변 부위가 크고 칼이 아닌 전기소작기를 사용하여 병변을 절제하는 것이 자궁파열의 위험 인자라고 보고하였다. 이번 연구에서 63.2%에서 자궁선근증감축술 이 개복술로 진행되었음을 확인하였으며, 앞으로 자궁선근증감축술 이후 자궁파열을 최소화할 수 있는 수술 방법에 대한 추가적인 연구 가 필요할 것으로 생각된다. HIFU는 임신 중 자궁파열 위험성으로 임신에 대한 안전성에 대해 서 논란이 있다. 10,11,29 이 연구에서 HIFU와 관련된 증례는 수집되지 않았으나, 해외에서는 자궁선근증의 HIFU 시술 이후 임신 중 발생한 자궁파열이 보고되고 있으므로 주의가 필요하다. 10,11 대한산부인과학 회는 향후 임신계획이 있는 여성은 HIFU의 상대적 금기로 시술 전 충 분한 상담이 필요하다고 권고하고 있다. 13 국민건강보험데이터 자료에 따르면 우리나라의 자궁선근증감축술 건수는 2002년 연 510건에서 2016년 연 4,100건으로 지속적으로 증 가 추세였고, 2 국민건강보험데이터로 확인하기 어려운 비급여 치료인 로봇 자궁절개수술이 최근 증가하는 현실을 감안한다면 자궁선근증 감축술은 2016년보다 더 많이 시행되고 있을 것으로 추정된다. 자궁 선근증은 연령에 따라 발병이 증가하여 국내 35-45세 가임기 여성의 자궁선근증 유병률은 약 1.2%로 보고되는데, 35세 이상 고령임신은 지속적으로 증가하여 2023년 전체 임신부의 36.3%가 고령인 점을 고 려하면 앞으로도 자궁선근증이 있는 가임기 여성에서 향후 임신 결과 에 도움이 될만한 최적화된 치료 방침에 대해서 연구와 논의가 필요하 다고 본다. 2,30 이번 연구는 자궁선근증감축술 이후 발생한 자궁파열 및 중증 태 반유착 증례의 예후와 임상 특성을 전국적으로 수집하여 고찰한 장 점을 가진다. 그러나, 자궁선근증감축술 후 자궁파열 및 중증 태반유 착이 발생한 증례만을 수집한 것이어서 전체적으로 자궁선근증감축 술 후 임신에 대한 구체적인 위험 발생율을 확인할 수 없었다는 것이 한계점이다. 따라서 앞으로 자궁선근증감축술과 임신 및 주산기 예후 에 대해서는 국내 빅데이터를 이용한 추가적인 연구가 필요하다. 이번 연구 결과 국내에서 자궁선근증감축술 이후 발생한 자궁파열 및 중 증 태반유착은 임신 전 기간에 걸쳐 발생하며, 주산기 사망 및 모성 사 망, 제왕자궁절제술 및 대량 수혈이 필요한 경우를 초래하는 등 예후 가 매우 불량함을 확인하였다. 결론적으로 자궁선근증감축술이 과 연 임신 예후를 향상시키는지에 대한 근거가 아직 확립되지 않았다는 점을 고려하면 자궁선근증이 있는 가임기 여성의 자궁선근증감축술 은 신중하게 고려되어야 하며, 수술 및 시술 전 향후 임신 중 자궁파열 및 중증 태반유착 위험성에 대한 충분한 설명과 이에 대한 사전 동의 를 구하는 과정이 필요하다. ORCID Seung Yeon Pyeon, https://orcid.org/0000-0001-8601-1701 Seung-Chul Kim, https://orcid.org/0000-0002-8174-9931 Jeong In Yang, https://orcid.org/0000-0001-5646-9009 Jin-Gon Bae, https://orcid.org/0000-0001-6127-162X Gi Su Lee, https://orcid.org/0000-0002-0452-2477 Won Joon Seong, https://orcid.org/0000-0002-8088-2554 Hayan Kwon, https://orcid.org/0000-0002-5195-7270 Joon Ho Lee, https://orcid.org/0000-0001-5911-7690 Hyeon Ji Kim, https://orcid.org/0000-0002-5347-4088 Jong Woon Kim, https://orcid.org/0000-0001-7649-4244 Ji-Hee Sung, https://orcid.org/0000-0002-9658-2898 Yun Dan Kang, https://orcid.org/0000-0003-1411-5485 Ho Yeon Kim, https://orcid.org/0000-0002-6469-8140 You Jung Han, https://orcid.org/0000-0003-4087-9198 Hyun-Joo Seol, https://orcid.org/0000-0003-0303-7813 Soo-young Oh, https://orcid.org/0000-0003-3002-0048 Joong Shin Park, https://orcid.org/0000-0002-5246-0477 Conflict of Interest Seung-Chul Kim and Jong Woon Kim serve as Editorial Board members of the Perinatology, but have no role in the decision to publish this article. Except for that, no potential conflict of interest relevant to this article was reported. Pyeon SY, et al. Uterine rupture in women with prior adenomyomectomy 60 https://doi.org/10.14734/PN.2025.36.2.52 www.e-kjp.org Perinatology Authors’ Contributions Conceptualization: SYO; Methodology: HJS, SYO; Formal analysis: SYO; Investigation: all authors; Resources: SYP, SCK, JIY, JGB, GSL, WJS, HYK, JHL, HJG, JWK, JHS, YDK, HJS, SYO; Supervision: HJS, SYO; Visualization: SYO; Writing–original draft: SYP, HJS, SYO; Writing–review & editing: all authors.

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